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En base al aislamiento en el exudado de la úlcera de <span class="elsevierStyleItalic">Candida</span> spp. se trató con clotrimazol local, mejorando nuevamente la úlcera genital, pero sin remisión completa. Los resultados de bioquímica básica (glucosa, urea, creatinina, ionograma y perfil hepático), hemograma, proteinograma, inmunoglobulinas, ANA, serologías (VHB, VHC, VIH, <span class="elsevierStyleItalic">Rickettsia conorii</span> y lúes) así como el estudio microbiológico de la lesión para <span class="elsevierStyleItalic">Calymmatobacterium granulomatis</span>, protozoos del género <span class="elsevierStyleItalic">Leishmania, hongos y virus</span>, fueron normales o negativos.</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Posteriormente se trató con corticoides locales, con mejoría parcial, tras lo que se procede a biopsia excisional. El estudio histológico mostró amplias áreas centrales de necrosis en el espesor de la dermis, de aspecto nodular, con agregados de células que tienden a confluir, de tamaño grande, con citoplasma eosinófilo, núcleos hendidos, nucléolo poco evidente y figuras de mitosis ocasionales que se entremezclan con frecuentes eosinófilos, apreciándose periféricamente una banda de linfocitos de pequeño tamaño compatible con granulomas necrotizantes. Las técnicas de inmunohistoquímica muestran positividad para la proteína S-100, CD1a, CD-68 y vimentina, siendo levemente positivas para el antígeno leucocitario común y negativas para CD-20, CD-3 y AE-1/ AE-3, todo ello compatible con el diagnóstico de HCL (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>). La tomografía axial computerizada torácica objetivó una afectación intersticial con patrón micronodular, predominante en los 2/3 superiores de ambos campos pulmonares. El lavado broncoalveolar mostró la presencia de un 40% de células de Langerhans CD1a (+). El estudio de función pulmonar reveló un patrón restrictivo leve con normalidad de la difusión. La broncoscopia, la biopsia bronquial, la gammagrafía ósea y una tomografía axial computerizada abdominal no evidenciaron hallazgos patológicos. Se estableció el diagnóstico de HCL vulvar, en el contexto de una HCL multisistémica.</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Dos meses más tarde aparecieron nuevas lesiones en vulva y zona perineal compatibles con condilomatosis vulvar, con infección multifocal por virus del papiloma humano (VPH), (serotipos 6, 11, 42, 43 y 42), sin evidenciarse signos de la lesión primitiva histiocítica. Se instauró tratamiento con imiquimod local desapareciendo las lesiones al mes y siendo el cultivo para VPH negativo a los tres meses.</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Sin tratamiento sistémico alguno y sin evidencia de progresión de la enfermedad, la paciente se encuentra asintomática y sin recidiva local 8 años después.</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La <span class="elsevierStyleItalic">Histiocytosis Society</span><a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a> define a la HCL como HCL sistema único (SS-HCL) o HCL multisistémica (MS-HCL) en función del número de órganos afectados y de su extensión. La HCL se ha descrito en todas las edades de la vida y puede involucrar a prácticamente cualquier órgano, aunque las localizaciones más frecuentes son la ósea, la piel, los ganglios linfáticos, la médula ósea, el hígado, el bazo o el sistema nervioso central<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1–4</span></a>. La localización de los genitales externos femeninos es poco habitual. En nuestro conocimiento, tan solo se han publicado 25 casos de HCL con afectación vulvar primaria<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0025"><span class="elsevierStyleSup">5–10</span></a> y más de 50 en el contexto de una HCL multisistémica. En pocas ocasiones la afectación genital constituyó la manifestación inicial de una HCL multisistémica, tal y como ocurrió en la paciente presentada<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">11–13</span></a>. La afectación vulvar es más frecuente que la de vagina, cérvix o útero y suele presentarse clínicamente como úlceras, uni o bilaterales, y con menor frecuencia como pápulas, nódulos o lesiones de otra índole.</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Aunque no existen unas directrices universalmente aceptadas para el diagnóstico de la HCL, los criterios que establece la <span class="elsevierStyleItalic">Histiocytosis Society</span><a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a> para considerar una célula como de <span class="elsevierStyleItalic">Langerhans</span> se basan en su morfología característica y en la presencia de CD1a, S100 y langerina en su superficie o en la de gránulos de <span class="elsevierStyleItalic">Birbeck</span> en su citoplasma. El diagnóstico de la enfermedad se basa en estudios histológicos e inmunofenotípicos<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1–4</span></a>.</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los tratamientos habituales de las lesiones cutáneas y genitales incluyen la administración de corticoides tópicos, talidomida, isotretinoína, acitretina, mostaza nitrogenada, quimioterapia local y sistémica, PUVA, radioterapia o cirugía local. Sin embargo, y debido a la rareza de la enfermedad, no existen protocolos claramente establecidos debiéndose individualizar el tratamiento de cada paciente en función de la extensión, localización y severidad de la lesión<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1–4</span></a>. Las resecciones mutilantes tipo hemivulvectomía no parecen ofrecer un gran beneficio<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>. Muy pocos casos parecen resolverse tras la administración aislada de corticoides<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">14,15</span></a>, siendo la mayoría de los casos subsidiarios de otros tratamientos, tales como la cirugía o la administración de quimioterápicos locales en los casos de afectación vulvar primaria o con afectación sistémica leve, tal y como sucedía en nuestro caso.</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La paciente presentada curó tras el tratamiento quirúrgico sin presentar recidiva tras ocho años de seguimiento. Dado el probable carácter neoplásico de la HCL<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0020"><span class="elsevierStyleSup">4,16</span></a>, y la posible implicación patogénica de algunos virus<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">17</span></a>, resulta de especial interés el tratamiento seguido con imiquimod local, inmunomodulador de la respuesta celular indicado en el tratamiento de algunos cánceres cutáneos y en el de los condilomas acuminados. No hemos encontrado en la literatura ninguna evidencia que establezca la existencia de una relación causal significativa entre la HCL y el VPH; a nuestro juicio pudiera corresponder a dos entidades que parten de un denominador común, la alteración de la respuesta inmunológica descrita en la que el VPH pudiera ser causa y/o consecuencia de la misma. Hemos encontrado dos casos de HCL cutáneas primarias tratadas exitosamente con imiquimod local<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">18,19</span></a>. No podemos establecer ninguna conclusión en base a lo observado en nuestra paciente, ya que había sido previamente tratada con corticoides tópicos y exéresis quirúrgica de la lesión vulvar; sin embargo, tal vez haya podido jugar algún papel en la prevención de recurrencias.</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La paciente presentada resalta la importancia que tiene el estudio histopatológico de las úlceras genitales crónicas que no responden a terapia convencional para alcanzar un diagnóstico adecuado. Una vez establecido el diagnóstico de HCL el estudio de extensión y el seguimiento en el tiempo de estas pacientes resulta fundamental, ya que aunque en muchas ocasiones la afectación vulvar pueda ser exclusivamente cutánea, en otras pueden ser parte de una enfermedad con afectación sistémica.</p><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0005">Conflicto de intereses</span><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.</p></span></span>"
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