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diagnosticada de silicoproteinosis pulmonar&#44; que mejor&#243; al retirar la exposici&#243;n laboral al polvo de s&#237;lice y que permanece estable&#44; sin empeoramiento radiol&#243;gico ni de la funci&#243;n pulmonar&#44; 4 a&#241;os despu&#233;s del diagn&#243;stico de la enfermedad&#46; En nuestro conocimiento&#44; se trata del primer caso documentado que cursa con una evoluci&#243;n tan favorable&#46;</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Observaci&#243;n cl&#237;nica</span><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Mujer de 55 a&#241;os de edad&#44; ex fumadora desde 20 a&#241;os antes&#44; con antecedentes de exposici&#243;n al polvo de s&#237;lice por trabajar desde hac&#237;a 40 a&#241;os en la industria cer&#225;mica&#44; en la que se dedicaba a lijar figuras de barro y porcelana sin medidas de protecci&#243;n habitual&#46; Presentaba una historia de tos irritativa continua&#44; disnea y sibilantes ocasionales desde 10 a&#241;os antes&#44; sin variaciones estacionales&#46; Hab&#237;a empeorado notablemente en el &#250;ltimo a&#241;o&#44; en el cual hab&#237;a tenido un aumento en la intensidad de exposici&#243;n al polvo de s&#237;lice al trabajar con piezas de mayor tama&#241;o&#46; La auscultaci&#243;n cardiorrespiratoria era normal y las pruebas complementarias mostraron los siguientes resultados&#58; tomograf&#237;a computarizada &#40;TC&#41; de t&#243;rax de alta resoluci&#243;n&#58; engrosamiento pleural apical bilateral y un patr&#243;n intersticial micronodular difuso con afectaci&#243;n de ambos pulmones y con predominio en campos medios y superiores &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>&#41;&#46; Laboratorio&#58; colesterol 203<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;dl&#59; IgE total de 172<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>U&#47;l&#44; resto de determinaciones dentro de la normalidad&#46; Pruebas cut&#225;neas con al&#233;rgenos respiratorios habituales&#58; negativas&#46; Pruebas funcionales respiratorias&#58; capacidad vital forzada &#40;CVF&#41; 2&#46;440<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ml&#44; 93&#37; del valor te&#243;rico&#59; volumen espiratorio forzado en el primer segundo &#40;FEV<span class="elsevierStyleInf">1</span>&#41; 1&#46;690<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ml&#44; 76&#37; del valor te&#243;rico&#44; FEV1&#37;&#47;FVC 69&#44; respuesta broncodilatadora al FEV<span class="elsevierStyleInf">1</span> 19&#37;&#44; capacidad de difusi&#243;n normal &#40;TLCO SB 9&#44;80<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmol&#47;min&#47;kPa&#44; 132&#44;2&#37; del valor te&#243;rico&#44; TLCO&#47;VA 2&#44;19<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmol&#47;min&#47;kPa&#47;l&#44; 135&#37; del valor te&#243;rico&#41;&#46; Broncoscopia&#58; normal&#46; El estudio citol&#243;gico del aspirado bronquial y del lavado broncoalveolar mostraba un frotis protein&#225;ceo con abundante celularidad&#44; constituida por macr&#243;fagos y c&#233;lulas bronquiales sin atipia&#44; junto a numerosos cuerpos amil&#225;ceos&#44; PAS positivo&#44; compatible con el diagn&#243;stico histopatol&#243;gico de proteinosis alveolar &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>&#41;&#46; El estudio microbiol&#243;gico de ambas muestras fue negativo &#40;ausencia de bacilos &#225;cido alcohol resistentes&#44; cultivo de micobacterias negativo&#44; se aisl&#243; flora habitual de v&#237;as altas&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se inici&#243; tratamiento con broncodilatadores y corticoides inhalados y se recomend&#243; cambiar de lugar de trabajo&#46; En el seguimiento durante 4 a&#241;os en consultas externas&#44; la paciente refiere encontrarse mejor&#44; con menos tos y sin documentarse deterioro cl&#237;nico&#44; radiol&#243;gico o funcional respiratorio&#46; En el &#250;ltimo control&#58; CVF 2&#46;310<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ml&#44; 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ya que el polvo de este mineral est&#225; presente en un amplio n&#250;mero de sectores industriales&#46; La manipulaci&#243;n en distintos ambientes laborales de materiales que contienen s&#237;lice entre sus componentes&#44; como la industria cer&#225;mica en el caso actual&#44; ha facilitado la aparici&#243;n de nuevos casos de silicosis<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0015"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46;</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En los Estados Unidos&#44; seg&#250;n datos recientes de los <span class="elsevierStyleItalic">Centers for Disease Control and Prevention</span> &#40;CDC&#41;&#44; se ha estimado la incidencia anual de casos nuevos de silicosis entre 3&#46;600 y 7&#46;300&#46; En las personas menores de 65 a&#241;os&#44; el estudio demuestra que entre los a&#241;os 1968 y 2005&#44; hubo una reducci&#243;n del 90&#44;2&#37; en el n&#250;mero anual de a&#241;os de vida potenciales perdidos atribuibles a la silicosis<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46;</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Por otro lado&#44; en determinados sectores industriales emergentes se ha comprobado una prevalencia muy alta de silicosis&#44; el 18&#37;&#44; entre los trabajadores en activo de la industria del granito<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0025"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46; En el caso de los trabajadores del lavado de tejido vaquero con arena de s&#237;lice&#44; que se emplea para darle un aspecto envejecido&#44; se han descrito recientemente epidemias de silicosis<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#46;</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Una forma aguda de silicosis&#44; la silicoproteinosis&#44; puede ocurrir despu&#233;s de una exposici&#243;n relativamente corta a niveles muy altos de s&#237;lice&#46; La enfermedad se manifiesta tras pocos a&#241;os de la exposici&#243;n inicial y causa un deterioro r&#225;pido que invariablemente conduce a una insuficiencia respiratoria aguda<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;2</span></a>&#46; Fue descrita en 1969<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#46; Se suele presentar como una forma aguda de la enfermedad con una exposici&#243;n masiva al polvo de s&#237;lice&#44; el cual en su forma cristalina interact&#250;a con los macr&#243;fagos alveolares&#44; las c&#233;lulas epiteliales y los fibroblastos&#44; generando mediadores inflamatorios t&#237;picos como citocinas&#44; eicosanoides y especies reactivas al ox&#237;geno y nitr&#243;geno&#44; reclutando c&#233;lulas inflamatorias en la superficie alveolar&#46;</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los hallazgos patol&#243;gicos de la silicoproteinosis difieren sustancialmente de los de la silicosis cr&#243;nica y se parecen a aquellos de la proteinosis alveolar pulmonar &#40;PAP&#41;&#44; como sucedi&#243; en nuestra paciente&#46; La PAP es una rara enfermedad de origen desconocido&#44; caracterizada por el ac&#250;mulo en el espacio alveolar de material lipoprotein&#225;ceo amorfo derivado del surfactante&#44; positivo para &#225;cido pery&#243;dico de Schiff &#40;PAS&#41; y sin alteraci&#243;n en la estructura pulmonar<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#46; Se ha propuesto que un defecto de la funci&#243;n macrof&#225;gica&#44; concretamente la capacidad de procesar los tensoactivos&#44; quiz&#225;s participa en la patogenia de la PAP<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#46;</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En estudios recientes se ha sugerido una relaci&#243;n etiol&#243;gica con la exposici&#243;n a polvo de s&#237;lice<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>&#46; En este sentido&#44; los resultados del trabajo de Abraham y McEven<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a> son consistentes con la hip&#243;tesis de que la proteinosis alveolar pulmonar&#44; en la mayor&#237;a de casos&#44; se asocia con la exposici&#243;n a peque&#241;as part&#237;culas inorg&#225;nicas de diversos tipos&#46; Los autores estudiaron mediante microscopia &#243;ptica&#44; microscopia electr&#243;nica y radiolog&#237;a los pulmones de 24 pacientes con PAP&#44; hallando un aumento de material constituido por part&#237;culas inorg&#225;nicas peque&#241;as&#46;</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la revisi&#243;n de 13 pacientes de Marchiori et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#44; la tos seca y la disnea fueron las manifestaciones cl&#237;nicas m&#225;s frecuentes&#44; en el 54&#37; de los casos&#44; como sucedi&#243; tambi&#233;n en el caso actual&#46; Desde el punto de vista radiol&#243;gico&#44; en 12 de los 13 pacientes &#40;92&#37;&#41;&#44; hab&#237;a consolidaci&#243;n del espacio a&#233;reo bilateral&#44; con broncograma a&#233;reo&#46; En el &#250;nico paciente que no mostr&#243; consolidaci&#243;n pulmonar&#44; se documentaron opacidades en vidrio deslustrado y peque&#241;os n&#243;dulos centrolobulillares en los pulmones&#46; Como en nuestra paciente&#44; el diagn&#243;stico de silicoproteinosis se bas&#243; en los hallazgos cl&#237;nicos&#44; radiol&#243;gicos y anatomopatol&#243;gicos<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">11&#44;12</span></a>&#46;</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El pron&#243;stico de los pacientes con silicoproteinosis es muy pobre&#44; ya que r&#225;pidamente desarrollan cianosis&#44; <span class="elsevierStyleItalic">cor pulmonale</span> y un r&#225;pido deterioro del estado general&#44; que invariablemente conlleva a un fracaso respiratorio agudo y muerte&#46; Por lo general&#44; la supervivencia despu&#233;s del diagn&#243;stico de la enfermedad es inferior a 4 a&#241;os&#44; en los que infecciones f&#250;ngicas y micobacterianas pueden complicar el curso cl&#237;nico de la enfermedad<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">13</span></a>&#46;</p><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">No existe un tratamiento espec&#237;fico para ninguna de las formas de silicosis<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0015"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46; En el caso de la silicosis aguda&#44; en el a&#241;o 1992&#44; Goodman et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">14</span></a> presentaron un caso de silicosis aguda&#44; que mejor&#243; tras el tratamiento con corticoides&#46; Se trata del primer caso reportado en la literatura&#44; aunque sus resultados no se han confirmado posteriormente&#46; Los lavados de pulm&#243;n por medio de un tubo endotraqueal de doble luz proporcionan alivio a muchos pacientes con disnea e hipoxemia progresiva y tambi&#233;n proporcionan beneficios prolongados<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">8&#44;15</span></a>&#46;</p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Para establecer el diagn&#243;stico de silicosis se considera suficiente la concurrencia de una historia laboral de exposici&#243;n a s&#237;lice cristalina junto con unas manifestaciones cl&#237;nicas&#44; funcionales y radiol&#243;gicas t&#237;picas&#44; as&#237; como la exclusi&#243;n de otras causas de enfermedad pulmonar intersticial difusa<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0015"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46; La pr&#225;ctica de otros procedimientos diagn&#243;sticos solo estar&#237;a indicada en casos excepcionales&#58; cuando cursan con cl&#237;nica at&#237;pica o cuando la historia laboral est&#225; poco documentada<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0015"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46;</p><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Esta situaci&#243;n puede haber contribuido a infradiagnosticar casos de silicoproteinosis pulmonar que&#44; como el actual&#44; presentaran una evoluci&#243;n m&#225;s favorable&#46; Nosotros abogamos por la realizaci&#243;n m&#225;s frecuente del lavado broncoalveolar en los pacientes con sospecha de silicosis&#44; para aumentar la posibilidad de diagnosticar nuevos casos de silicoproteinosis&#44; que de otra forma pasar&#237;an desapercibidos o se diagnosticar&#237;an m&#225;s tarde&#46;</p><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En el caso de nuestra paciente&#44; la exposici&#243;n hab&#237;a sido prolongada con s&#237;ntomas leves durante 10 a&#241;os&#44; aunque con un evidente empeoramiento en el a&#241;o previo al diagn&#243;stico&#44; con relaci&#243;n a una mayor intensidad de exposici&#243;n laboral al polvo de s&#237;lice&#44; compatible con silicosis aguda o agudizada&#46; La evoluci&#243;n posterior result&#243; favorable con broncodilatadores y corticoides inhalados&#44; aunque la clave fue la retirada de la exposici&#243;n a s&#237;lice&#46; Para el diagn&#243;stico de silicoproteinosis alveolar&#44; adem&#225;s de la exposici&#243;n a s&#237;lice&#44; fueron determinantes los hallazgos en la anatom&#237;a patol&#243;gica que condujeron inicialmente a un diagn&#243;stico histopatol&#243;gico de proteinosis alveolar&#46;</p><p id="par0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En definitiva&#44; presentamos el primer caso documentado de silicoproteinosis pulmonar&#44; que cursa con una evoluci&#243;n favorable y se sugiere la necesidad de replantear las normativas de diagn&#243;stico de la silicosis&#44; recomendar la utilizaci&#243;n precoz de la broncoscopia con lavado broncoalveolar para el diagn&#243;stico precoz de nuevos casos de silicoproteinosis&#46; El hecho de no identificar la exposici&#243;n conduce a no diagnosticar las formas leves&#44; hasta que la enfermedad progresa gravemente&#46; El control del polvo respirable y el diagn&#243;stico precoz de los casos constituyen las principales medidas terap&#233;uticas&#46;</p></span></span>"
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Páginas e5-e8 (enero - febrero 2013)
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Comunicaciones clínicas
Silicoproteinosis pulmonar. Un caso con supervivencia prolongada
Pulmonary silicoproteinosis. A case of prolonged survival
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P.L. Ordóñez-Gómeza,
Autor para correspondencia
paolisseth@gmail.com

Autor para correspondencia.
, F. Carrión-Valeroa, E.L. Monclou-Garzóna, M.R. Saravia-Floresb
a Servicio de Neumología, Hospital Clínico Universitario, Valencia, España
b Servicio de Anatomía Patológica, Hospital Clínico Universitario, Valencia, España
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Resumen

La silicoproteinosis pulmonar es una forma muy rara de la silicosis, que puede desarrollarse con un período de latencia entre pocos meses y 5 años de la primera exposición a sílice y cursa, invariablemente, con un rápido deterioro de la función pulmonar, sin respuesta eficaz a tratamiento alguno. Por su rareza y por su excepcional evolución, comunicamos el caso de una mujer de 55 años, diagnosticada en nuestro hospital de silicoproteinosis, que mejoró al retirar la exposición laboral al polvo de sílice y que permanece estable, sin empeoramiento radiológico ni de la función pulmonar 4 años después del diagnóstico de la enfermedad. En nuestro conocimiento, se trata del primer caso de silicoproteinosis que cursa con una buena evolución.

Palabras clave:
Silicosis
Silicoproteinosis alveolar
Enfermedades ocupacionales
Abstract

Alveolar silicoproteinosis is a very rare form of silicosis that can develop after a latency period of between a few months and 5 years after the first exposure to silica, and courses invariably, with rapid deterioration of lung function, without an effective response to treatment. Because of its rarity and its unique outcome, the case is presented of a 55 year old woman, diagnosed with alveolar silicoproteinosis in our hospital, who improved by removing the occupational exposure to silica dust and remains stable with no radiological or lung function worsening four years after diagnosis of the disease. To our knowledge, this is the first case of alveolar silicoproteinosis that had a good outcome.

Keywords:
Silicosis
Alveolar silicoproteinosis
Occupational diseases

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