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Presentamos un hombre de 48 a&#241;os con tumoraciones pretibiales de larga evoluci&#243;n&#44; que resultaron ser tumores pardos secundarios a un hiperparatiroidismo primario por un adenoma paratiroideo&#46;</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Caso cl&#237;nico</span><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Var&#243;n de 48 a&#241;os&#44; sin antecedentes personales de inter&#233;s&#44; que comenz&#243; con cuadro de artromialgias&#44; astenia y febr&#237;cula de 10 d&#237;as de duraci&#243;n&#44; por lo que acudi&#243; a su m&#233;dico de cabecera&#46; Se objetiv&#243; un marcado aumento de la fosfatasa alcalina y tumoraciones en ambas regiones pretibiales de consistencia p&#233;trea&#46; El paciente refer&#237;a haber tenido estas lesiones desde hac&#237;a muchos a&#241;os&#44; si bien &#171;hab&#237;an crecido &#250;ltimamente&#187;&#46; En la anamnesis por aparatos destacaba dolor a nivel costal derecho de caracter&#237;sticas mec&#225;nicas y un s&#237;ndrome de poliuria-polidipsia&#46; En la exploraci&#243;n f&#237;sica parec&#237;a palparse a nivel de polo inferior de l&#243;bulo tiroideo una masa mal delimitada&#44; sin presencia de adenopat&#237;as&#46; La auscultaci&#243;n cardiopulmonar y la exploraci&#243;n abdominal resultaron normales&#46; En las extremidades inferiores&#44; a nivel de ambas regiones pretibiales&#44; se palpaban m&#250;ltiples tumoraciones de consistencia p&#233;trea&#44; adheridas a planos profundos&#44; moderadamente dolorosas a la palpaci&#243;n y sin signos inflamatorios&#44; pero con ingurgitaci&#243;n venosa evidente &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>A&#41;&#46; No se detectaron otras anomal&#237;as relevantes en la exploraci&#243;n&#46; En la bioqu&#237;mica destacaba un calcio s&#233;rico de 13&#44;1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;dL &#40;rango normal&#58; 8&#44;4-10&#44;2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;dL&#41;&#59; f&#243;sforo 1&#44;9<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;dL &#40;rango normal&#58; 2&#44;7-4&#44;5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;dL&#41;&#59; fosfatasa alcalina 591 U&#47;L &#40;rango normal&#58; 56-155 U&#47;L&#41;&#59; magnesio 2&#44;10 mEq&#47;L &#40;rango normal&#58; 1&#44;3-2&#44;1 mEq&#47;L&#41;&#59; PTHi 1&#46;024<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>pg&#47;mL &#40;rango normal&#58; 10-60<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>pg&#47;mL&#41;&#59; calciuria de 24 horas 514<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg &#40;normal&#58; &#60; 400<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;d&#237;a&#41;&#59; fosfaturia de 24 horas 1&#46;190<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#59; 25 OH-vitamina D&#59; 42&#44;4<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ng&#47;mL &#40;normal&#58; 30-60<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>ng&#47;mL&#41;&#59; N-telop&#233;ptido en orina 344<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>nM ECO &#40;equivalentes de col&#225;geno &#243;seo&#41;&#47;mM &#40;rango normal&#58; varones 21-83<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>nM ECO&#47;mM&#41;&#46; El resto de par&#225;metros anal&#237;ticos&#44; incluyendo hemograma y coagulaci&#243;n&#44; resultaron normales&#46; Se realiz&#243; una serie &#243;sea radiogr&#225;fica donde se apreciaban im&#225;genes de lesiones l&#237;ticas en piernas &#40;intramedulares&#44; en di&#225;fisis medial de peron&#233; izquierdo&#44; zona distal de tibia izquierda&#44; e intracorticales en tibia y calc&#225;neo derechos&#41; &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>A&#41;&#46; Tambien se apreciaron im&#225;genes l&#237;ticas en ambas tibias&#44; con marcado engrosamiento peri&#243;stico a modo de &#171;rayos de sol-burbujas&#187; &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>B&#41; y en pelvis &#40;pala iliaca izquierda&#44; ramas pubianas derecha e izquierdas&#41;&#46; En la gammagraf&#237;a &#243;sea se observaron m&#250;ltiples captaciones patol&#243;gicas en huesos largos&#44; costillas&#44; cr&#225;neo y pelvis &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>B&#41;&#46; En la ecograf&#237;a tiroidea hab&#237;a una formaci&#243;n de gran tama&#241;o ligeramente hipoecoica y algo heterog&#233;nea&#44; con discreto componente qu&#237;stico&#44; compatible con gran tumoraci&#243;n de gl&#225;ndula paratifoidea&#44; siendo menos probable una masa adenop&#225;tica&#44; ya que solo se apreciaban algunos ganglios linf&#225;ticos sin aspecto patol&#243;gico&#46; Se ampli&#243; el estudio con gammagraf&#237;a-MIBI&#44; que result&#243; sugerente de adenoma paratiroideo de gran tama&#241;o&#44; ocupando gran parte de l&#243;bulo tiroideo derecho&#46; En la tonmograf&#237;a axial computarizada &#40;TAC&#41; corporal total se objetiv&#243; una masa de 5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#215;<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm en l&#243;bulo tiroideo derecho con captaci&#243;n heterog&#233;nea de contraste y &#225;reas centrales de necrosis que parec&#237;a compatible con carcinoma de paratiroides&#46; En el quinto arco costal anterior derecho se apreciaba tumoraci&#243;n de 4<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm que abombaba y expand&#237;a la cortical de la misma compatible con tumor pardo &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>A&#41;&#46; Adem&#225;s se hall&#243; una litiasis renal en tercio medio de ri&#241;&#243;n derecho&#46; Se detectaban adem&#225;s lesiones l&#237;ticas m&#250;ltiples en columna dorsal y sacra&#44; y en ramas isquiopubianas derecha e izquierdas&#44; tambi&#233;n compatibles con tumores pardos&#46; Se complet&#243; el estudio con una resonancia magn&#233;tica nuclear &#40;RMN&#41; de tibias donde se observ&#243; imagen de lesi&#243;n intramedular en di&#225;fisis de peron&#233; y tibia izquierdos &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>C&#41;&#44; adem&#225;s de lesiones intracorticales extensas en ambas regiones pretibiales con un eje cr&#225;neo caudal de unos 15<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm&#44; abombando el contorno extenso de la pierna y produciendo reacci&#243;n peri&#243;stica&#44; de comportamiento similar al del resto de lesiones descritas&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Durante el ingreso se trat&#243; al paciente con hiperhidrataci&#243;n&#44; diur&#233;ticos de asa y calcitonina para el control de la hipercalcemia&#46; Valorado por el servicio de cirug&#237;a se practic&#243; resecci&#243;n de tumoraci&#243;n paratiroidea con linfadendectom&#237;a recurrencial derecha y resecci&#243;n de parte del tiroides&#46; La anatom&#237;a patol&#243;gica fue compatible con adenoma de paratiroides&#44; sin datos de malignidad&#46; Durante el mismo acto quir&#250;rgico se efectu&#243; toracotom&#237;a axilar izquierda para resecci&#243;n costal de imagen l&#237;tica hallada en el TC&#44; cuya biopsia se inform&#243; como sugerente de tumor pardo&#46; Tras la cirug&#237;a el paciente evolucion&#243; favorablemente&#44; normaliz&#225;ndose las cifras de calcio y PTH&#46; Las tumoraciones pretibiales no disminuyeron de tama&#241;o pero si dejaron de ser dolorosas&#46; En revisiones posteriores al alta&#44; el paciente permanece asintom&#225;tico y con par&#225;metros anal&#237;ticos dentro de la normalidad&#46;</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Discusi&#243;n</span><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El enfermo descrito es un ejemplo ilustrativo de la posible evoluci&#243;n a largo plazo de una adenoma de paratiroides &#40;tumores &#243;seos pardos&#41;&#46; Esta observaci&#243;n cl&#237;nica es ins&#243;lita en la actualidad<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2&#8211;6</span></a>&#46; Los tumores pardos se caracterizan por erosiones &#243;seas subperi&#243;sticas&#44; desosificaci&#243;n generalizada&#44; calcificaci&#243;n de tejidos&#44; y&#47;o lesiones destrutivas locales&#46; Ocurren en menos del 5&#37; de los casos de hiperparatiroidismo primario<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46; La frecuencia de dichos tumores ha disminuido enormemente en los &#250;ltimos a&#241;os&#44; probablemente como resultado del diagnostico temprano del hiperparatiroidismo y su tratamiento precoz<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46; Por otro lado el hiperparatiroidismo secundario es mucho m&#225;s frecuente que el primario&#44; por lo que la mayor&#237;a de los tumores son asociados con &#233;ste<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#46; Los sitios com&#250;nmente afectados por los tumores pardos incluyen los huesos de la cara&#44; pelvis&#44; costillas y f&#233;mur&#44; y es raro verlos en esqueleto axial<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46; Cl&#237;nicamente se manifiestan m&#225;s frecuentemente como masas de crecimiento lento&#44; no dolorosas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46; Los tumores pardos se producen debido una r&#225;pido recambio osteocl&#225;stico del hueso&#44; consecuencia del efecto de la PTH sobre el mismo&#46; En regiones localizadas donde la p&#233;rdida de hueso es especialmente r&#225;pida&#44; la hemorragia&#44; el tejido de reparaci&#243;n granulomatoso&#44; y la activaci&#243;n del tejido vascular y fibroso puede reemplazar el tejido normal de la m&#233;dula&#44; dando lugar al tumor pardo&#46; La hemosiderina produce el color marr&#243;n<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#46; Microsc&#243;picamente se aprecian c&#233;lulas gigantes multinucleadas y macr&#243;fagos cargados de hemosiderina&#46; Se debe realizar el diagnostico diferencial con otras entidades tales como el granuloma reparativo de c&#233;lulas gigantes&#44; tumor de c&#233;lulas gigantes&#44; displasia fibrosa&#44; quiste &#243;seo aneurism&#225;tico y querubismo&#46; En las radiograf&#237;as&#44; los tumores pardos est&#225;n bien definidos&#44; lesiones l&#237;ticas puras que provocan peque&#241;o hueso reactivo&#46; La corteza puede ser adelgazada y expandida&#44; pero no ser penetrada&#46; En el TC los tumores pardos pueden presentar densidad sangre o tejido fibroso&#44; son hipervasculares en el angiograma e intensamente activos en el esc&#225;ner &#243;seo<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#46;</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Por otro lado el paciente descrito tiene el inter&#233;s de plantear diagn&#243;stico diferencial con un carcinoma de paratiroides&#46; Dicha patolog&#237;a&#44; de etiolog&#237;a desconocida y con una frecuencia similar en hombres y mujeres&#44; resulta muy infrecuente &#40;menos del 1&#37; de los hiperparatiroidismos primarios&#41;&#46; Son de crecimiento lento&#44; con tendencia a la recurrencia local y a la met&#225;stasis tard&#237;a&#44; y el 95&#37; de ellos son funcionantes<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#46; Los niveles de calcio y PTH en sangre se encuentran mucho m&#225;s elevados en el carcinoma que en las causas benignas de hiperparatiroidismo<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>&#46; Otra diferencia entre el adenoma y el carcinoma de paratiroides es la presencia de masa palpable en el cuello presente en alrededor de la mitad de pacientes con carcinoma&#44; y en menos del 10&#37; de los enfermos con enfermedad paratiroidea benigna<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>&#46; Nuestro paciente presentaba en la exploraci&#243;n del cuello una sensaci&#243;n de ocupaci&#243;n en el polo inferior del l&#243;bulo tiroideo derecho&#44; sin palpar claramente una masa&#44; que en el TC presentaba una morfolog&#237;a de caracter&#237;sticas compatibles con carcinoma de paratiroides por su captaci&#243;n heterog&#233;nea de contraste y &#225;reas centrales de necrosis<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>&#46; No obstante&#44; las met&#225;stasis son poco frecuentes en el carcinoma de paratiroides y s&#243;lo se han descrito en un 2&#46;2&#37; y son m&#225;s frecuentes &#40;76&#37;&#41;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46; Todo ello hizo que el diagn&#243;stico definitivo se demorara hasta el resultado definitivo de la anatom&#237;a patol&#243;gica&#46;</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Conclusiones</span><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los tumores pardos en la actualidad son muy infrecuentes &#40;menos del 5&#37; de los casos de hiperparatiroidismo primario&#41;&#44; tal vez por el diagn&#243;stico m&#225;s temprano del hiperparatiroidismo&#46; Ocurren como consecuencia de la acci&#243;n de la PTH aumentada sobre el hueso&#46; Cl&#237;nicamente se manifiestan m&#225;s frecuentemente como masas de crecimiento lento&#44; no dolorosas&#46; Son lesiones tan infrecuentes que no existen gu&#237;as para su tratamiento&#46; En determinadas pruebas diagn&#243;sticas como el TC o la RMN&#44; los tumores pardos producen im&#225;genes que en ocasiones simulan lesiones &#243;seas l&#237;ticas que plantean el diagn&#243;stico diferencial con met&#225;stasis de tumores malignos&#46; Es preciso se&#241;alar que los tumores pardos son lesiones no neopl&#225;sicas que guardan gran similitud con los tumores de c&#233;lulas gigantes&#44; pero en el contexto del hiperparatiroidismo se consideran granulomas reparadores y no tienen el potencial maligno ni neopl&#225;sico de las verdaderas lesiones de c&#233;lulas gigantes&#46;</p></span><span id="sec0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Conflicto de intereses</span><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ning&#250;n conflicto de intereses&#46;</p></span></span>"
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Tumores pardos pretibiales como manifestación inicial de un hiperparatiroidismo primario
Pretibial brown tumors as first manifestation of primary hyperparathyroidism
I. Mora-Escuderoa,
Autor para correspondencia
greghouse82@hotmail.com

Autor para correspondencia.
, A. Gato-Díeza, J.A. Blázquez-Cabreraa, E. Lozano-Setienb, J.P. García-de-la-Torrec
a Servicio de Medicina Interna, Complejo Hospitalario Universitario de Albacete, Albacete, España
b Servicio de Radiología, Complejo Hospitalario Universitario de Albacete, Albacete, España
c Servicio de Anatomía Patológica, Complejo Hospitalario Universitario de Albacete, Albacete, España

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